Meningioma - a natiowide study on survival | Étude nationale de la survie des patients opérés d'un méningiome

anglais. Meningioma is the most common primary intracranial tumour. Despite a consistent literature, there is less than a handful of studies reporting on outcome after meningioma surgery using nationwide administrative medical databases. The recent existence of the French nationwide healthcare database (SNDS) offered us the opportunity to study globally what we have also done locally. The reported incidence of meningioma has varied substantially over time and by the method of identification, from 1 to 8.4 per 100 000 with 5/100 000 in our study. We conclude that the SNDS is a reliable and effective source for studying the epidemiology of surgically treated meningiomas, including the precise location of the tumour asserting the usefulness of such a data base to investigate the patients’ outcome after meningioma surgery. Based on a single centre retrospective study of 501 patients operated on for a WHO grade I meningioma at Queen Elizabeth University Hospital, Glasgow, Scotland, we found that treatment failure correlated with venous sinus invasion, incomplete resection, and progressing tumour. Shorter survival correlated with increased age and redo surgery for recurrence. We recommend the cumulative incidence competing risk approach in meningioma studies where unrelated mortality may be substantial, as this approach results in more accurate estimates of disease risk and associated predictors. Then, in a multicentre cohort study involving 6 centres in France and in the United Kingdom, we confirmed the poor prognosis associated with malignant meningioma, the treatment of which remains challenging. Patients under 65-yr-old with primary malignant meningioma may live longer after complete resection and postoperative radiotherapy but even with aggressive treatments, local control remains difficult to achieve. Finally, we investigate the nationwide survival after meningioma surgery and search for associated factors using the SNDS. This nationwide study found 28 891 patients of which 75.4% were female. Median age at surgery was 59 years, IQR[49 - 68]. Cranial convexity (24.4%) and middle skull base (21.7%) were the most common locations. 91.2% of the tumours were benign and 2.7% malignant. 7.6% of the patients underwent redo surgery, 9.2% radiotherapy (RT) and 3.2% stereotactic radiosurgery (SRS) for recurrence. Median follow-up was 4.9 years, IQR[2.5-7.6]. At data collection, 8.3% were dead. 191 patients died within a month of surgery and 623 within a year. Overall survival rates at 5 years was: 92.6%, 95% CI[92.2-92.9]. In the multivariable analysis, gender (HR=0.6, 95% CI[0.55-0.65], p<0.001), age at surgery (HR=1.07, 95% CI[1.07-1.07], p <0.001), type 2 neurofibromatosis (HR=4.18, 95% CI[2.88-6.07], p<0.001), parasagittal (HR=1.18, 95% CI[1.03, 1.35], p=0.017) or falx cerebri location (HR=1.18, 95% CI[1.02-1.37], p=0.031), atypical (HR=1.32, 95% CI[1.14-1.54], p<0.001) or malignant (HR=2.97, 95% CI[2.56, 3.45], p<0.001), redo surgery (HR=2, 95% CI[1.79, 2.24], p<0.001) or RT for recurrence (HR=2.14, 95% CI[1.93, 2.37], p<0.001) were established as independent prognostic factors of survival. After removal of meningioma, survival of patients presenting no co-morbidities is long and outcome is better in women, younger adults, and patients with convexity and benign tumour. Once the tumour had relapsed, cure is unlikely and none of the treatment studied succeed to improve the survival. This study on meningioma using the SNDS is the first of its kind. Despite some limitations, the SNDS is an invaluable tool to assess meningioma outcome. It offers incomparable means to explore associations with other pathology, medication or other surgical treatment which has and could not be assessed before.

français. Les méningiomes sont les tumeurs intracrâniennes primitives les plus fréquentes. Il n’y a que quelques publications sur le devenir des patients opérés de méningiomes utilisant les bases médico-administratives. La mise à disposition récente du système national de santé (SNDS), nous a offert l’opportunité d’étudier globalement ce qui se fait généralement localement. L’incidence des méningiomes varie de manière substantielle en fonction de la méthodologie utilisée de 1 à 8.4 pour 100 000 avec une incidence de 5/100 000 dans notre étude. Fort de cette étude montrant que le SNDS est une source fiable pour étudier l’épidémiologie des méningiomes opérés, y compris la localisation précise de l’insertion tumorale nous avons décidé d’évaluer la survie à long terme des ces patients. Basés sur une étude monocentrique de 501 patients opérés d’un méningiome de grade I à l’hôpital Universitaire de Glasgow en Écosse, nous avons trouvés que l’échec du traitement chirurgical était corrélé à l’invasion d’un sinus veineux, la résection incomplète de la tumeur et une progression de son grade histopathologique. Une survie réduite des patients était en relation avec un âge avancé et une nouvelle chirurgie d’éxérèse. Suite à l’utilisation de cette méthode statistique originale dans cette étude, nous recommandons l’utilisation de l’incidence cumulée en présence de risques compétitifs car cette approche est plus précise pour l’analyse de la survie des patients opérés de méningiomes qui ont souvent une cause de décès non en relation avec ce type de tumeur. Ensuite, dans une étude multicentrique sur 6 centres français et anglais, nous avons confirmé le mauvais pronostic associé à un diagnostic de méningiome malin, dont le traitement reste problématique. Les patients de moins de 65 ans avec un méningiome malin primitif réséqué complètement suivi d’une radiothérapie sont ceux qui vivent le plus longtemps mais même avec une combinaison de traitement aggressifs, le contrôle tumoral reste difficile à obtenir. Finalement, nous avons étudié la survie à long terme des patients opérés d’un méningiome ainsi que les facteurs pronostiques associés, en utilisant le SNDS. Cette étude nationale a identifié 28 891 patients dont 75.4% de femmes. L’âge médian à la chirurgie était de 59 ans EI[49-68]. Les méningiomes étaient le plus souvent localisés sous la convexité crânienne dans 24.4% ou implantés sur l’étage moyen de la base du crâne dans 21.7%. 91.2% des tumeurs étaient considérées comme bénignes et 2.7% malignes. 7.6% des patients ont du être réopérés pour une récidive, 9.2% ont bénéficié d’une radiothérapie et 3.2% d’une radiochirurgie. Le suivi médian était de 4.9 ans, EI[2.5-7.6]. A l’analyse des données, 8.3% des patients étaient décédés avec 191 décès dans le mois et 623 dans l’année suivant l’intervention. La survie globale à 5 ans était de 92.6%, IC 95% [92.2-92.9]. Le sexe (HR=0.6, IC 95% [0.55-0.65], p<0.001), l’âge à la chirurgie (HR=1.07, IC 95% [1.07-1.07], p<0.001), une neurofibromatose de type 2 (HR=4.18, IC 95% [2.88-6.07], p<0.001), la localisation (HR=1.18), un grade élevé (HR=2.97, IC 95% [2.56-3.45], p<0.001), une nouvelle exérèse (HR=2, IC 95% [1.79-2.24], <0.001) ou une radiothérapie (HR=2.14, IC 95% [1.93-2.37], p <0.001) étaient des facteurs indépendants associés à la survie. Après chirurgie, les patients de sexe féminin, jeune, n’ayant pas de comorbidités, et un méningiome bénin de la convexité ont une survie significativement prolongée. En cas de récidive de la tumeur, la guérison est dès plus incertaine et ni une nouvelle chirurgie ou une radiothérapie améliore le pronostic vital. Malgré ses limitations, cette recherche originale montre que le SNDS est un outil unique et incomparable pour étudier la devenir des patients opérés d’un méningiome. Il permet d’explorer l’influence de nombreux facteurs comme les pathologies associées, les traitements médicaux et chirurgicaux, ce qui n’était pas possible auparavant.